本文为回顾性研究，经过中山大学孙逸仙纪念医院伦理委员会批准，免除受试者知情同意，批准意见号：SYSKY-2022-254-01。

       患者女，29岁，4年余前开始无明显诱因在月经后出现尿频、尿急、尿痛，无肉眼血尿，无畏寒、发热，无腹胀、腹痛，无胸闷、胸痛，无恶心、呕吐，于外院行泌尿系B超及尿常规检查未见明显异常，之后症状反复发生。2021年10月27日于中山大学孙逸仙纪念医院行四维盆底功能超声评估检查，提示膀胱颈前下方无回声区性质待查，考虑尿道憩室可能。2021年11月4日膀胱镜检查提示间质性膀胱炎。2021年11月25日，患者症状加重，遂到中山大学孙逸仙纪念医院泌尿外科门诊就诊并行盆腔MRI检查，于7 d后入院进一步诊治。患者查体无特殊。入院后生化、血常规及尿常规检查等均未见异常。盆腔MRI检查示尿道前方见不规则多发囊状异常信号影，范围约2.5 cm×1.5 cm×1.9 cm，T1WI上呈高信号，T2WI上呈高信号，扩散加权成像（diffusion weighted imaging, DWI）呈高信号，相应表观扩散系数（apparent diffusion coefficient, ADC）图呈高信号，较大的囊性灶內伴间隔，其下方多发小卫星囊；病灶间隔及囊壁呈T1WI、T2WI等/低信号，壁薄且厚薄不均，增强扫描间隔及囊壁见明显强化，囊腔未见明确强化；尿道明显受压改变，病变与膀胱颈前壁肌层间脂肪间隙消失，分界不清（图1A～1H）。影像学诊断：尿道前方多房及多囊状病变，考虑良性，复杂性尿道憩室与Skene腺囊肿鉴别。患者于2021年12月06日行腹腔镜尿道旁囊肿切除术，术中见肿物位于尿道前壁，切除过程中见肿物内流出咖啡色液体，肿物与尿道前壁粘连紧密，切除部分尿道前壁。术后病理（图1I）：（尿道旁肿物）组织呈慢性炎，纤维肉芽组织增生，部分囊性区域可见柱状上皮衬覆，伴含铁血黄素沉着，符合子宫内膜异位。ER（+）、WT-1少数（+）。

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图1  女，29岁，子宫内膜异位症。1A：T1WI横断位尿道前方见不规则多房及多囊状病灶，T1WI呈高信号（箭）；1B、1C：横断位及矢状位T2WI示病变呈高信号，病变与膀胱颈前壁分界不清（箭）；1D：T1WI不压脂冠状位示病变呈高信号，间隔及壁以等信号为主（箭）；1E：ADC图示病灶呈高信号影（箭）；1F：T1WI压脂增强示病变囊壁强化，囊腔未见明确强化（箭）；1G：T1WI不压脂冠状位增强示病变间隔及囊壁较明显强化（箭）；1H：T1WI压脂矢状位增强示病变与膀胱颈前壁、尿道前壁分界不清（箭）；1I：病理（HE ×40）示慢性炎症，纤维肉芽组织增生。
Fig. 1  A 29-year-old female patient with endometriosis. 1A: Axial T1WI shows an irregular multilocular cystic mass with hyper signal intensity in the front of the urethra (arrow); 1B, 1C: Axial and sagittal T2WI shows the hyperintense lesion with an indistinct margin from the bladder neck (arrow); 1D: Coronal T1WI without fat suppression shows a hyperintense signal of the lesion, with predominantly iso-intense signal of the septations and cystic walls (arrow); 1E: ADC shows the high signal intensity of the cystic lesion (arrow); 1F: Contrast-enhanced T1WI shows the enhancement of the cystic wall but without enhancement of the lesion (arrow); 1G: Contrast-enhanced T1WI without fat suppression in the coronal plane shows significant enhancement of the septations and cystic walls (arrow); 1H: Contrast-enhanced T1WI with fat suppression in the sagittal plane demonstrate an indistinct boundary between the lesion, bladder neck, and anterior urethral wall (arrow). 1I: Pathology shows the lesion had chronic inflammation, fibrous granulation tissue hyperplasia (HE ×40).

讨论

       子宫内膜异位症临床上常见，是指子宫内膜组织种植在子宫腔以外部位，大部分异位的功能层内膜具有生长能力，从而产生一系列症状。多见于育龄期女性，近年来被认为是一种慢性神经炎症性疾病^[1]。其分类包括：浅表腹膜型、卵巢子宫内膜异位囊肿和深部浸润型子宫内膜异位症（deep infiltrating endometriosis, DIE），其中DIE指病变在腹膜下或盆腔器官壁的浸润深度≥5 mm，常发生于盆腔后部，如子宫直肠陷凹、子宫骶韧带等^[2]，而盆腔前部DIE文献报道相对少见，而本例病变位于尿道前方，属于盆腔前部子宫内膜异位的罕见部位。临床上，DIE症状多样，根据异位部位与浸润深度的不同，可引起慢性骨盆疼痛、痛经、不孕、胃肠道及泌尿系统症状，部分症状与经期相关或呈周期性^[3]。本例患者反复在月经后出现尿频、尿急、尿痛的下尿路刺激症状，考虑为刺激邻近膀胱及尿道所致。

       经阴道超声因操作方便、价格低，是DIE首选的影像检查方法。而MRI在DIE的诊断及术前评估中具备独特的优势，是超声检查的重要补充。DIE病灶内出血成分在T1WI上呈高信号，T2WI信号依据出血的不同成分和时间而多变，是诊断DIE的重要方法^[4]；此外，MRI可评估超声和腹腔镜难以探及的深部区域，识别病变与周围组织的粘连，在DIE的术前评估中意义重大。目前，子宫内膜异位症通常采用美国生育协会修订的腹腔镜评分系统估计病变的严重程度并予以分期^[5]，但其对于DIE存在评估盲区。2010年修订的ENZIAN评分根据DIE病灶的大小和位置，能够更为精确地对DIE进行评分^[6]。有文献采用MRI进行ENZIAN评分，对DIE病灶的检测和定位具有更高的准确性，能够指导外科手术的入路和类型^[7]。回顾本例，尿道前方的病灶具备子宫内膜异位灶典型的信号特点，即T1WI高信号提示有出血成分，T2WI有高信号和极低信号，但由于该发病部位极其少见，且其与尿道前壁关系紧密，术前MRI误诊为复杂性Skene腺囊肿或尿道憩室。Skene腺囊肿或尿道憩室常T1WI呈低信号、T2WI呈高信号，但当囊肿或憩室内出现出血或高蛋白成分时，二者可表现为T1WI高信号，需与本例DIE病灶鉴别^{[8, 9]}。影像上，Skene腺囊肿表现为尿道远端或尿道外口后壁两旁的囊性肿块，常呈“泪滴状”形态；尿道憩室一般位于尿道的后外侧，表现为尿道周围纤维肌层与阴道前壁间的囊袋状结构，多见与尿道相通，憩室壁及分隔常厚薄均匀^[8]。本例DIE病灶位于尿道前方，非Skene腺囊肿或尿道憩室常见部位；形态上呈多房囊性改变伴多发小囊，考虑为卵巢周期性反复出血，被增生的纤维组织包裹形成，可与尿道囊肿或憩室常见的“泪滴状”或囊袋状结构鉴别。另外，病变间隔及囊壁厚薄不均匀，局部与相邻尿道前壁及膀胱颈前壁粘连，但不与尿道相通，更符合内膜异位种植而非尿道憩室的表现。

       总之，尿道旁DIE极为罕见，术前易误诊为尿道病变。患者具有与月经周期相关的典型尿路刺激症状，结合MRI上T1WI高信号的相对特征的信号特点，需高度提示子宫内膜异位症的诊断。此外，MRI在判断DIE、观察病变浸润范围及指导手术方案方面均具有较大的临床指导意义。